PLoS ONE: Cancer Genetics Uddannelse i en Lav- til Middle-Indkomst Land: Evaluering af en interaktiv workshop for klinikere i Kenya

Abstrakt

Baggrund

Klinisk genetisk test er ved at blive en integreret del af medicinsk behandling for arvelige sygdomme. Mens genetisk test og rådgivning er let tilgængelige i højindkomstlande, i lav- og mellemindkomstlande lande som Kenya gentest er begrænset og genetisk rådgivning er næsten ikke-eksisterende. Gentest vil sandsynligvis blive udbredt i Kenya inden for det næste årti, men der har ikke været en samtidig stigning i genetisk rådgivning ressourcer. For at løse dette hul, vi designet en interaktiv workshop for klinikere i Kenya fokuserede på genetik barndommen øjet kræft retinoblastoma. Målene var at øge retinoblastoma genetik viden, opbygge genetiske rådgivning færdigheder og øge tilliden til disse færdigheder.

Metoder

Workshoppen blev gennemført i 2013 kenyanske National retinoblastom Strategy møde. Den omfattede en retinoblastoma genetik præsentation, lille gruppe diskussion af cases og genetisk rådgivning rollespil. Viden blev vurderet ved standardiserede test, og genetiske rådgivning færdigheder og tillid ved spørgeskema.

Resultater

Viden signifikant øget post-workshop, drevet af øget viden om retinoblastoma sygdomsfremkaldende genetik. Et års post-workshop, havde deltagere viden vendt tilbage til baseline, hvilket indikerer, at fastholdelse viden kræver hyppigere forstærkning. Deltagerne rapporterede følelse mere selvsikker diskutere genetik med patienter, og havde integreret mere genetisk rådgivning i patientens interaktioner.

Konklusion

En omfattende retinoblastom genetik værksted kan øge viden og færdigheder er nødvendige for en effektiv retinoblastoma genetisk rådgivning .

Henvisning: Hill JA, Lee SY, Njambi L, Corson TW, Dimaras H (2015) Cancer Genetics Uddannelse i en Lav- til Middle-Indkomst Land: Evaluering af en interaktiv workshop for klinikere i Kenya. PLoS ONE 10 (6): e0129852. doi: 10,1371 /journal.pone.0129852

Academic Redaktør: Sylvie Mazoyer, Cancer Research Centre i Lyon, Frankrig

Modtaget: 11. marts 2015; Accepteret: 12. maj 2015; Udgivet: Juni 2, 2015

Copyright: © 2015 Hill et al. Dette er en åben adgang artiklen distribueres under betingelserne i Creative Commons Attribution License, som tillader ubegrænset brug, distribution og reproduktion i ethvert medie, forudsat den oprindelige forfatter og kilde krediteres

Data Tilgængelighed: Alle relevante data er inden for papir og dens støtte Information filer

Finansiering:. JAH blev understøttet af en canadisk Gene Cure Foundation tilskud til HD, https://genecure.ca/en/. SYL blev støttet af Center for International Experience, University of Toronto, gennem Sammenslutningen af ​​universiteter og colleges i Canada. TWC blev støttet af National Institutes of Health National Center for Fremme Translationel Sciences KL2TR001106 og ved en ubegrænset bevilling fra Research for at forebygge blindhed, Inc. https://www.ncats.nih.gov/; https://www.rpbusa.org/rpb/. De finansieringskilder havde ingen rolle i studie design, indsamling og analyse af data, beslutning om at offentliggøre, eller forberedelse af manuskriptet

Konkurrerende interesser:.. Forfatterne har erklæret, at der ikke findes konkurrerende interesser

Introduktion

diagnostisk gentest er hurtigt at blive integreret i standarden for pleje for mange arvelige sygdomme. Kompleksiteten af ​​den genetiske information modtagne kombineret med den øgede følelse af at modtage en genetisk diagnose er bedst tjent med genetiske rådgivning, der hjælper patienterne håndtere nye oplysninger og træffe informerede beslutninger givet deres personlige forhold [1]. Nylige fremskridt i udviklingen af ​​genomiske metoder, såsom næste generation sekventering, er faldet omkostninger og dermed øget tilgængelighed af genetisk og genomisk test, hvilket gør behovet for tilstrækkelig genetisk rådgivning desto mere at trykke på [2]. Men den specialiserede undervisning, der kræves til at fortolke komplekse genetiske data er en væsentlig barriere for gennemførelsen af ​​rådgivningstjenester [3,4].

Adgang til gentest og specialiseret genetisk rådgivning varierer globalt. Disse tjenester er stort set tilgængelige i højindkomstlande, og typisk udbydes af en ekspert på området, såsom en medicinsk genetiker eller en genetisk rådgiver. I lav- og mellemindkomstlande (LMICs) som Kenya, klinisk genetisk testning for en sygdom som den tidlige barndom øjet kræft retinoblastoma er tilgængelig lokalt og byrden af ​​genetisk rådgivning falder til læger, som ikke har modtaget specialiseret uddannelse i medicinsk genetik [ ,,,0],5]. Med teknologiske fremskridt, gentest sandsynligvis bliver udbredt i Kenya inden for det næste årti, men der har ikke været en samtidig stigning i genetisk rådgivning ressourcer. For effektivt og etisk gennemføre gentest, skal den kobles sammen med rådgivning, der er i overensstemmelse med lokale religiøse, sociale og kulturelle synspunkter [6]. Dette vil kræve uddannelse sundhedspersonale i fortolkningen af ​​gentest og i gennemførelsen af ​​sociokulturel følsomme rådgivning.

retinoblastom er en aggressiv tidlige barndom øjet kræft og den første kræft, for hvilken det genetiske grundlag blev bestemt [7 , 8]. Retinoblastom er initieret af tab af funktion af tumorsuppressorgen

RB1 ​​

[9]. Med tidlig påvisning og ordentlig pleje, kan livet blive bevaret, men en diagnose af retinoblastoma kommer med langsigtede medicinske konsekvenser for både de berørte enkelte og medlemmer af hans /hendes familie. Næsten halvdelen af ​​disse ramte personer har en øget risiko for sekundære kræftformer, og familiemedlemmer som søskende og fremtidige afkom kan være modtagelige [10]. Gentest kan løse sandsynligheden for disse muligheder.

I Kenya forekomsten af ​​retinoblastoma (1 i 17,030 levendefødte) er sammenlignelig med observeret på verdensplan [11]. Den relativt høje kenyanske fødselstal [12] resulterer i en stor sygdomsbyrde med en anslået 90 forventede nye retinoblastom tilfælde om året, i modsætning til de 29 nye tilfælde forventes årligt i et land med en sammenlignelig befolkningens størrelse, Spanien. Selvom Kenya står over for flere udfordringer i gennemførelsen effektiv pleje for retinoblastom patienter [10,13], har en proaktiv tilgang til at levere evidensbaseret pleje for retinoblastom patienter og familier er taget med dannelsen af ​​den kenyanske National retinoblastom Strategy gruppe (KNRbS), en tværfagligt team af klinikere, støtte arbejdstagere og retinoblastom-ramte familiemedlemmer dedikeret til at forbedre retinoblastom-relaterede resultater i Østafrika [14], og med offentliggørelsen af ​​retningslinjer for retinoblastoma pleje godkendt af kenyanske sundhedsministerium [15]. Retinoblastom genetisk rådgivning kan leveres i nærvær eller fravær af gentest, med en mere konservativ tilgang til overvågning af familier og berørte personer i mangel af gentest. Det betyder i den kenyanske kontekst, at klinikere leverer retinoblastoma rådgivning skal være uddannet for begge scenarier. Integration retinoblastoma gentest og rådgivning viden er nødvendig for levering af bedste pleje i en tid med voksende gentest.

Vores mål var således at afgøre, om en omfattende og interaktiv workshop om retinoblastom genetik kunne opbygge kapacitet i retinoblastoma genetisk rådgivning i sundhedssektoren arbejdsstyrken i Kenya. Her præsenterer vi vores erfaring i design, implementering og test af en intervention til formål at øge kapaciteten i den genetiske viden og tillid til genetisk rådgivning, for læger og andet sundhedspersonale, der tager sig retinoblastom patienter og deres familier.

Metoder

Forskning Etik

Etik godkendelse blev opnået fra University of Toronto Research Ethics Board. Workshop deltagerne blev bedt om at underskrive en samtykkeerklæring til at bidrage med deres anonyme prøveresultater til denne analyse. Al forskning blev udført i overensstemmelse med principperne i Helsinki-erklæringen. Forskeren (HD) gav en kort beskrivelse af formål og metode for undersøgelsen, de potentielle fordele og /eller skader af undersøgelsen, og forklarede, at deltagelsen var helt frivilligt (figur 1).

Workshoppen bestod af en viden test før og efter et foredrag om retinoblastom genetik, små gruppediskussioner af case studier, og rollespil præsentationer af casestudier scenarier. Informeret samtykke blev opnået fra workshop deltagere, der er aftalt til at have deres tests inkluderet i denne analyse, og afprøvet en-år efter workshoppen.

Deltagere

retinoblastom genetik workshop fandt sted i september 2013 Eldoret, Kenya, i løbet af en eftermiddag møde i det årlige KNRbS møde. Deltagerne i workshoppen var KNRbS mødedeltagere: Oftalmolog, patologer, onkologer, oftalmologiske kliniske officerer og sygeplejersker. Workshoppen blev overværet af 55 personer, og informeret samtykke blev opnået fra 38 deltagere til brug af deres tests og tilladelse til at re-test efter et år. Den efterfølgende etårige fastholdelse post-workshop viden test blev udført på mødet i september 2014 KNRbS afholdt i Nairobi, Kenya. Den etårige post-workshop test blev administreret til samtykke deltagere, der havde deltaget i værkstedet det foregående år (n = 12).

Workshop sammensætning

Sammensætningen af ​​workshoppen er beskrevet i fig 1. workshoppen fulgte umiddelbart efter administrationen af ​​præ-test evaluering (S1 File). Den retinoblastom genetik workshoppen var sammensat af tre sektioner: a. Retinoblastom genetik foredrag (S2 File), efterfulgt af en diskussion af patient cases og endelig genetisk rådgivning rollespil af case studier (S3 File)

retinoblastoma genetik foredrag blev skrevet og præsenteret af en retinoblastom genetik specialist (forfatter HD). Foredraget blev givet ved hjælp af Microsoft PowerPoint og bestod af 38 dias (ca. 30 minutters undervisning). Foredraget omfattede fire generelle afsnit: 1) fundamentale retinoblastom genetik, herunder arvelighed af mutationer i

RB1 ​​

og deres konsekvenser i familieplanlægning og risiko for anden kræftformer, 2) genetisk testning for retinoblastoma, hvordan det fungerer, og spektret af mutationer, der opstår, 3) genetisk rådgivning for retinoblastoma, med og uden gentest, og 4) personlige historier om genetik fra retinoblastom overlevende i fremmøde, efterfulgt af casestudier.

Deltagerne blev efterfølgende inddelt i fem grupper. Der blev draget omsorg for at sikre grupper blev sammensat af tværfaglige medlemmer. Hver gruppe blev tildelt et casestudie, der er afbildet et klinisk scenarie og var ledsaget af en stamtavle (diagram angiver familiær historie retinoblastoma). Casestudierne omfattede familieplanlægning og retinoblastom diagnostik i mangel af gentest. Hvert casestudie var en variation på følgende format: en enkeltperson eller familie besøger en læge, forespørgsler efter sandsynligheden for retinoblastom påvirker nyfødte /fremtidige børn givet en vis familie historie med retinoblastoma. Sagerne afspejlede virkelige liv scenarier, hvor klinikere ville have varierende grader af sikkerhed i forbindelse med arv af retinoblastoma fremover afkom.

Deltagerne blev bedt om at drøfte en række opfølgende spørgsmål i forbindelse med deres case. De diskussion spørgsmål var følgende: 1) Hvordan vil du rådgive disse familiemedlemmer? 2) Hvad er de vigtigste begreber for genetik og arv til stede i denne sag? 3) Hvis gentest var til rådighed, hvilke yderligere oplysninger kan du lære? Ville det ændre meddelelsen for patienten /patientens familie? Vil det påvirke patientpleje? 4) Hvad er nogle af de centrale spørgsmål, du mener bør tages i betragtning, når rådgivning patient familier og retinoblastom overlevende i Kenya? En retinoblastom genetik ekspert (en læge eller forsker med rigelig erfaring i retinoblastom genetik) blev randomiseret til hver gruppe for at lette diskussion. Muligheden for at kontakte disse retinoblastom genetik eksperter efter workshoppen var til rådighed for deltagerne.

Efter drøftelserne periode lille gruppe (ca. 30 minutter), gruppens medlemmer blev bedt om at tildele sig selv roller personer fra casestudiet (f.eks . behandlende læge, forælder, overlevende, sygeplejerske, genetiske rådgiver), og til at handle ud af, hvordan de ville styre den genetiske rådgivning session. Hver gruppe blev tildelt 5-10 minutter til at præsentere deres rollespil scenarie til den bredere gruppe. Dette blev efterfulgt af en kort diskussion blandt alle deltagere om, hvad aspekter af skit var mest værdifulde og hvad kunne forbedres i fremtiden.

retinoblastoma genetik curriculum evaluering

Virkningen af ​​workshoppen om retinoblastom genetik viden blev bestemt ved at administrere en standardiseret test umiddelbart post- og etårige post-værksted. Den samme test blev anvendt til at fastsætte baseline niveau af viden forud for workshoppen. Testen bestod af ti multiple-choice eller sande /falske spørgsmål. Nogle spørgsmål havde flere korrekte svar, således at den maksimale score opnåelige var dækket 20. Test spørgsmål tre overordnede områder: retinoblastoma sygdomsfremkaldende genetik (Q1-Q5), familieplanlægning (Q6-Q7) og risici for individuelle (Q8-Q10); se fig 2. Nogle test spørgsmål refereres teknologier nye til retinoblastoma pleje, der er på lager i Kenya. Forskelle i prøveresultater mellem test sessioner blev evalueret ved ANOVA, og efterfølgende Tukey post-hoc test.

retinoblastom er initieret af tab af funktion af tumorsuppressorgen

RB1 ​​

(

RB1 ​​

– /-

) på det ene øje (ensidig) eller begge øjne (bilaterale). Der er forskellige konsekvenser for pleje til forskellige scenarier. Især en sjælden årsag til ikke-arvelige retinoblastoma er relateret til

RB1 ​​

, forstærkning af genet

MitCN

.

Som en del af testen umiddelbart post workshop, feedback på værdien af ​​workshoppen blev indhentet fra deltagerne. Et års post-workshop blev deltagerne spurgt, om workshoppen påvirket deres daglige præstationer behandling og rådgivning retinoblastom patienter, og om rollespillet del af workshoppen var nyttigt. Deltagerne blev også bedt om yderligere feedback.

Resultater

Baseline niveau af retinoblastom genetik viden

Vi undersøgte først de pre-workshop test reaktioner efter kategori til at bestemme baseline niveau viden om retinoblastom genetik og konsekvenser for patienten og hans /hendes familie (figur 1). Den gennemsnitlige test score var 72% (14,4 /20). Undersøgelse spørgsmål efter kategori afslørede, at der ikke var nogen forskel i score mellem kategorier (ANOVA, F

2,17 = 0,5, P = 0,61), hvor den gennemsnitlige score var 78,9% for retinoblastom sygdomsfremkaldende genetik, 71,5% for familieplanlægning og 68,5% for risiko for enkelte. Der var dog stor forskel på succesfulde svar mellem spørgsmålene. Den største udvalg i svarene var 100% korrekt (spørgsmål 1, en grundlæggende retinoblastoma sygdomsfremkaldende genetik spørgsmål) til 21% korrekt (spørgsmål 8a, en mere sofistikeret spørgsmål om sekunder kræftrisiko).

Tværfaglige grupper rollespil retinoblastoma tilfælde undersøgelser

Workshop deltagere blev inddelt i fem tværfaglige grupper og tildeles en klinisk case for at diskutere og vedtage. Selvom casestudierne varierede med hensyn til mængden af ​​oplysninger deltagerne kunne udtrække, fælles punkter opstod mellem præsentationer. Først deltagerens karriere erfaring informeret hans /hendes rådgivning under rollespillet. For eksempel læger i rollespillet stillede detaljerede spørgsmål om familiens historie med hensyn til retinoblastoma og andet øje tab, der kunne tilskrives retinoblastoma. I modsætning hertil et barn liv ekspert integreret barn-orienteret pleje i hendes rådgivning. Hun spillede med det berørte “baby” og gav ham legetøj til at distrahere ham, for at hjælpe de forældre ‘bedre fokus på rådgivning budskab. I modsætning hertil hendes rollespil rådgivning modstykke af en øjenlæge spillet, med fokus på information til forældre, der var mere traditionelt medicinsk og er baseret i retinoblastom sygdomsfremkaldende genetik osv Klinikere spille den del af voksne familiemedlemmer retinoblastom overlevende (eller voksne overlevende selv) rejst spørgsmål, som de opfattes som almindeligt rejst af forældre til retinoblastom overlevende, såsom at forsøge at tildele skylden for arvelige retinoblastoma, spørger, om en traditionel healer bør høres og beder om tid og finansielle begrænsninger for behandling. Disse bedt diskussion fra resten af ​​publikum efter hver præsentation.

retinoblastoma genetik viden umiddelbart efter workshop

Samlet set viden om retinoblastom genetik signifikant øget post-workshop (ANOVA, F

2,85 = 4,6, P 0,01, Tukey post-hoc test), fra 72% (14,4 /20) til 80% (16,0 /20) (figur 3). Bestemmelse forskellene mellem scoringer af spørgsmål kategori afslørede en signifikant stigning i score i retinoblastoma sygdomsfremkaldende genetik spørgsmål (ANOVA, F

2,85 = 1,04, P 0,01, Tukey post-hoc test), men ikke i spørgsmål relateret til familieplanlægning (ANOVA, F

2,85 = 1,04, P 0,05), eller risici for individuel (ANOVA, F

2,85 = 2,09, P 0,05). Således blev den samlede score stigning i høj grad drevet af stigningen i viden i retinoblastom sygdomsfremkaldende genetik.

Resultaterne er mønstrede efter spørgsmålet kategori. Kolonnen længst til venstre viser, hvad en perfekt test ville se ud, hvor “risici for de enkelte” spørgsmål omfatte 50% af testen, og “familieplanlægning” og “retinoblastom sygdomsfremkaldende genetik” er genstand for 25% af hver spørgsmålene. Den vægtede score for hver kategori er noteret på højre for kolonnen for præ-, post-og etårige post-workshop scoringer. Fejl søjler indikerer standardafvigelse per kategori.

Vi søgte at identificere, hvor ændringerne i svar på enkelte spørgsmål var størst mellem præ-værksted og post-workshop tests. Undersøgelse hvert spørgsmål viste, at den største stigning i score blev fundet i spørgsmål relateret til de seneste opdagelser i retinoblastom genetik, såsom spørgsmål 5, som vedrører retinoblastoma forårsaget af en sjælden og først for nylig værdsat ændring, overekspression af onkogen

MitCN

[16]. De post-workshop reaktioner havde mere korrekte svar for hvert spørgsmål med undtagelse af spørgsmål 8b (vedrørende risikoen for at udvikle en anden kræft i retinoblastom overlevende ramt på det ene øje) og spørgsmål 10d (relateret hvorvidt risikoen for sekundære kræftformer kan reduceres ved en ny medicinsk teknologi).

retinoblastoma genetik viden etårig post-workshop

Generelt er antallet af korrekte svar på et år efter workshop returneret til 72% (14,4 /20). Men sandsynligvis på grund af øget variabilitet, dette resultat er ikke signifikant forskellig fra enten før eller efter workshop prøveresultater (Tukey post-hoc test). Undersøgelse ændringen i score pr type spørgsmål afslørede, at den gennemsnitlige score for de retinoblastom diagnostiske genetik spørgsmål var betydeligt lavere end den post-workshop score, men ikke anderledes end den præ-workshop score (Tukey post-hoc test). Der var ingen signifikant forskel i den etårige post-workshop score fra enten før eller efter workshop score for spørgsmål vedrørende enten familieplanlægning eller risici for individet. Selvom den etårige post-workshop test score samlede gennemsnit var næsten identisk med den præ-test score, der var variation, hvor spørgsmålstegn deltagerne besvaret korrekt. Især deltagerne havde meget større succes på spørgsmål 8a (et spørgsmål om risikoen for at udvikle en anden kræft hos retinoblastom overlevende ramt i begge øjne) etårige post-workshop, end de gjorde før værksted.

Deltager feedback-post-workshop

Deltager kommentarer tilkendegivet, at de fandt foredraget materiale og rollespillet nyttig og relevant for deres praksis. Respondenterne anførte, at de fandt det materiale informativ og værdsat vidnesbyrd af berørte familier. En deltager skrev

“Rollespillet præsenterede en mulighed for at nærme sig et komplekst emne på en måde, der forårsagede megen refleksion og gennemgang af brede og komplekse begreber og præsenteres på en måde, der gjorde det bedre værdsat”

. Respondenterne anførte også, at de ville sætte pris på en handout resumé af retinoblastom genetik.

Deltager tilbagemeldinger etårig post-workshop

Adspurgt etårig post-workshop om workshoppen havde påvirket deres rutinemæssige interaktioner med retinoblastom patienter og familier, alle deltagere reageret positivt. Flere af de adspurgte udarbejdet, og de fleste af disse svar tilkendegivet, at de nu indgår genetisk rådgivning i deres praksis. En respondent tilkendegivet, at han /hun havde organiseret støttegrupper for familier berørt. En respondent sammenfattet virkningen af ​​workshoppen som følger:

“Rådgivning hjælper forældre med børn med retinoblastoma at være opmærksom på muligheden for at få børn med den samme tilstand

.

Og børnene kan også udvikle andre tumorer udover at få børn med retinoblastoma

.

“

Et års post-værksted, alle respondenter angav, at rollespillet del af workshoppen var nyttigt. Henvendelse inkluderet, at det

“hjulpet med at forstå bedre genetik retinoblastoma”

og

“hjulpet os til at forstå den virkelige liv”

. Desuden 2014 KNRbS mødedeltagere, der ikke havde deltaget i retinoblastom genetik workshoppen det foregående år (og blev derfor udelukket fra disse tests), angivet et ønske for retinoblastom genetik workshoppen skal gentages til deres fordel.

Diskussion

Her beskæftigede vi en ny tilgang til kapacitetsopbygning i kræft genetik og genetisk rådgivning blandt sundhedspersonale i Kenya. Vi har udført en eftermiddag værksted, der bestod af en retinoblastom genetik workshop, gruppediskussion af retinoblastom genetik casestudier og casestudie rollespil som genetisk rådgivning praksis. Vi fandt, at retinoblastom genetik workshoppen øget deltager viden om retinoblastom genetik, hovedsagelig på grund af en stigning i viden i retinoblastom sygdomsfremkaldende genetik, men at stigningen i viden ikke blev bevaret etårig post-værksted. Workshoppen blev positivt modtaget af deltagerne umiddelbart efter workshoppen, og ved erindring etårig post-værksted.

Forståelse retinoblastom genetik er afgørende for tilstrækkelig pleje for retinoblastom-ramte familier. Selv i mangel af gentest, kan kritiske oplysninger om retinoblastoma arvelighed kan udledes fra familie historie (figur 2). Når denne information ikke er værdsat og nye familiemedlemmer ikke årvågent screenet, fattigere resultater opstå. For eksempel viser en undersøgelse udelukkende fokuseret på arvelige retinoblastoma i udviklingslandene viste, at på trods af en familie historie af retinoblastoma, der var en forsinkelse i diagnose i efterfølgende familiemedlemmer [17]. Desuden anekdotiske beviser i Kenya antyder, familie historie ikke bliver fulgt op, som anden og tredje børn med retinoblastoma præsenterer med avanceret fase retinoblastoma trods familiens tidligere erfaring med retinoblastoma. Selv hvis risici er forklaret til familier, nogle forældre fortolke død eller kræft oplevelse af en første barn at være forårsaget af andre faktorer, såsom hekseri eller hospital fiasko, og nægter at søge behandling for det næste barn. En bedre forståelse af den genetiske oplysninger fra familiens historie er nødvendig for bedre resultater, og tilgange skal variere med sociokulturel kontekst.

Denne undersøgelse viser, at en genetik uddannelse indgreb øget viden i retinoblastom genetik (figur 3). Selvom den etårige post-workshop test score var ikke signifikant forskellig fra post-workshop score, dette er sandsynligvis på grund af mangel på magt skabt af en lille stikprøve af afkast deltagere på 2014 KNRbS opfylder et år efter retinoblastom genetik værksted (n = 12). Faktisk 2013 KNRbS møde arrangeret adskillige sundhedspersonale fra nabolande som Etiopien, og lokale oftalmologi medicinske beboere, hvis opholdstilladelse var afsluttet i 2014. Disse 2013 deltagere deltog ikke i den 2014 KNRbS møde.

fastholdelse Viden prøveresultater kan have været højere, hvis testen blev udført hurtigere end et år efter workshoppen. Imidlertid er etårig post-workshop sandsynligvis en bedre indikator for langvarig retention end et kortere interval. Denne tidsramme også lettet rekruttering af deltagere ved at koble fastholdelse viden test med KNRbS møde 2014, og gav deltagerne mere mellemliggende muligheder for at interagere med retinoblastom patienter og deres familier end en kortere tidshorisont ville have, således at deltagerne kunne danne en mere præcis indtryk af deres egne rådgivning evner.

stigningen i test score post-workshop var primært drevet af en betydelig stigning i viden i retinoblastoma sygdomsfremkaldende genetik. Især kan nogle deltagere ikke har været bekendt med en sjælden årsag til retinoblastoma (forstærkning af

MitCN

) og den kendsgerning, at nogle ensidige tilfælde af retinoblastom er arvelige (se figur 2). Bevidsthed, at ensidig retinoblastoma kan være arvelige er særlig vigtig for klinikere, når -vejledning ramte familier, fordi denne diagnose kræver mere årvågen overvågning af de berørte enkelte, hans /hendes fremtidige afkom og efterfølgende søskende. Ved den etårige post-workshop fastholdelse test, score i retinoblastoma sygdomsfremkaldende genetik viden tilbage til sin hidtidige niveau, hvilket indikerer, at hyppigere viden forstærkning er nødvendig.

Den etårige post-workshop test score var identisk til pre-workshop test score på 72% korrekt. Deltager svar på den etårige post-workshop test var lavere end i før-workshop test i 11 mark af en mulig 20. Men, næsten dobbelt så mange respondenter på den etårige post-workshop test svarede Spørgsmål 8A korrekt. Dette spørgsmål er, om nogle retinoblastom overlevende ramt i begge øjne er i risiko for anden cancer (figur 2). Det er uklart, hvorfor der var en sådan stigning i korrekte svar på dette spørgsmål etårige post-workshop, endnu ikke med andre spørgsmål.

Vores tidligere arbejde evaluering af barrierer for effektiv retinoblastoma pleje i Kenya afslørede et behov for genetisk uddannelse af læger [5]. En gennemgang af de pre-test svar angivet områder af retinoblastom genetik og rådgivning, som kræver mest forstærkning er relateret til anden kræftrisiko og forebyggelse, og nye fremskridt inden for retinoblastom diagnostik. Second kræftformer er en væsentlig årsag til tidlig død blandt overlevende fra arvelige retinoblastoma [18], men det kan ikke have været i fokus for kenyanske klinikere som satsen for overlevelse fra retinoblastoma har været lav (26,6%) [19]. De lavere prøveresultater i spørgsmål relateret til nye fremskridt i retinoblastom diagnostik og behandling er sandsynligvis forklares ved, at disse teknologier er i øjeblikket ikke tilgængelige i Kenya. Interessant, når de bliver spurgt, om “vælger at ikke have flere børn” er en mulighed for fremtidig afkom for en kvinde, der har arvelige retinoblastoma (spørgsmål 7d), kun 57% reagerede positivt. Selv vælger at ikke have flere børn ville helt sikkert begrænse antallet af fremtidige afkom med retinoblastoma, kan en stor andel af de adspurgte har svaret negativt, fordi en ideel kenyanske familie størrelse omfatter flere børn [20].

Beyond en stigning i retinoblastom genetik viden, casestudiet rollespil formål at hjælpe sundhedspersonale udvikle genetisk rådgivning færdigheder til at øge komfort og tillid til at formidle komplekse genetiske information til patienter og deres familier. De tværfaglige grupper af ligestillede, der deltager i rollespil syntes at hjælpe sundhedspersonale at værdsætte hinandens roller, såsom vægt lagt på det angrebne barn ved et barn liv specialist, når man spiller rollen som en læge under casestudiet rollespil. Faktisk deltagerne viste, at den unikke case-studie rollespil aspekt af vores interaktiv workshop tillod dem at værdsætte perspektiv ramte familier. Desuden feedback fra den etårige post-workshop undersøgelse viste, at nogle deltagere havde indarbejdet mere genetisk rådgivning i de regelmæssige interaktioner med retinoblastom patienter og deres familier. Nogle deltagere angav, at de følte sig mere sikker i at diskutere retinoblastom genetik med deres patienter og patientforeninger familier. Det var mål for workshoppen, der ikke blev taget til fange af en standardiseret test.

Deltager reaktion på workshoppen var positive, og deltager kommentarer angav, at de hilste interventionen. Trods tilbagelevering af retinoblastom genetik viden tilbage til baseline niveau i den mellemliggende år, respondenterne angav, at de fandt værkstedet informativ, selv på den etårige opfølgning evaluering. Disse data tyder på, at værkstedet skal gentages med mere regelmæssige mellemrum for at opretholde retinoblastom genetik viden, forbedre genetisk rådgivning og kommunikationsevner, øge tværfaglige interaktioner, øge tilliden til rådgivning evne og retinoblastoma viden, og for at give udsættelse for nye teknologier i retinoblastoma pleje, kan snart være tilgængelig i Kenya. Endvidere blev megen viden fra den første gennemførelse af denne intervention. Fremtidige gentagelser af denne workshop vil sigte mod at øge varigheden af ​​retinoblastoma viden, for eksempel ved at inkludere hjemmeopgaver referencematerialer for deltagerne såsom resumé referencepunkter foldere, som deltagerne kan henvise til, mens rådgivning familier. Vi vil forsøge at afklare begreber, som deltagerne scorede dårligt på, såsom foranstaltninger, der kan træffes for at reducere risikoen for sekundære kræftformer i retinoblastom overlevende.

Som genetisk testning for kræft og andre arvelige sygdomme bliver mere almindeligt globalt, der er en stigende forståelse for behovet for at uddanne primære sundhedspersonale til at være i stand til sensitivt fortolke og formidle genetisk information. Faktisk har flere interventioner er designet til at træne primære behandlere i klinisk genetik i USA og Canada.